Órgão Oficial de Divulgação Científica da
Sociedade Brasileira de Videocirurgia

ISSN: 1679-1796
ANO 3 Vol.3  Nº 4 - Out/Dez 2005

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Pseudocisto Adrenal Hemorrágico Gigante Tratado Por Acesso Videolaparoscópico

Giant Hemorrhagic Adrenal Pseudocyst Managed by Laparoscopy

Marco Antônio Cezário de Melo, Maurílio Toscano Lucena, Henrique Queiroga Cartaxo


Serviço de Cirurgia Geral da DIGEST (Clínica Especializada em Aparelho Digestivo) e Real Imagem Radiologia (Real Hospital Português), Recife, PE, Brasil


INTRODUÇÃO: Os cistos de adrenais são incomuns. Dentre eles, os pseudocistos são os mais freqüentes e destes o pseudocisto vascular hemorrágico de adrenal o mais bem definido pelos achados histológicos e imunohistoquímicos. RELATO DE CASO: Paciente de 28 anos, do sexo feminino, com massa em quadrante superior esquerdo e dor local há 5 dias. Ultra-som e ressonância magnética revelaram grande cisto retroperitonial, com 15cm em maior diâmetro, rechaçando cauda do pâncreas e baço cranialmente e rim esquerdo caudalmente. Realizada ressecção do cisto por laparoscopia através de abordagem anterior e ressecção parcial da adrenal. Histopatológico concluiu por um pseudocisto vascular hemorrágico. DISCUSSÃO: Discutido o diagnóstico diferencial e associações desse tipo de pseudocisto além do resultado da videocirurgia na abordagem desta patologia adrenal. Interessante notar a associação com uma fístula artério-portal de segmento IV de fígado. CONCLUSÃO: Caso clínico de entidade nosológica rara, tratada através de abordagem incomum, de ressecção do cisto com adrenalectomia parcial por procedimento minimamente invasivo, deixando-se teoricamente tecido glandular residual funcionante.

Palavras-chave: ADRENALECTOMIA / métodos / instrumentação; LAPAROSCOPIA / tendência / métodos; PATOLOGIA CIRÚRGICA / classificação / tendências.

INTRODUCTION: The adrenal cysts are uncommon. Among them, pseudocysts are the more frequent and of these the adrenal vascular hemorrhagic pseudocyst the most defined by histological study and immunohistochemical findings. CASE REPORT: A 28 years old woman with left uper abdominal mass and pain had 5 days. Ultrasound and magnetic resonance disclose great retroperitoneum cystic, with 15cm in bigger diameter, pushing the tail of the pancreas and spleen to the up and left kidney to the down. Is accomplished the cyst resection with partial adrenalectomy by laparoscopic approach through the anterior access. Pathologic study concluded for a vascular hemorrhagic pseudocyst. It was observed an association with one arterio-portal fistula of liver segment IV. DISCUSSION: Is discussed about differential diagnosis, pathologic associations and videosurgery resolution of this adrenal pathology. CONCLUSION: Case of a rare clinical entity, treated through uncommon approach, with partial adrenalectomy by minimally invasive procedure, leaving glandular tissue and keeping theoretically the residual adrenal with function.

Key words: ADRENALECTOMY / methods / instrumentation; LAPAROSCOPY / trends / methods; PATHOLOGY, SURGERY / classification / trends.

Melo MAC, Lucena MT, Cartaxo HQ . Pseudocisto Adrenal Hemorrágico Gigante Tratado Por Acesso Videolaparoscópico. Rev bras videocir 2005;3(4): 208-215

Recebido em 31/08/2005

                                                              

Aceito em 26/09/2005




A

s cistos de adrenal são relativamente incomuns. Tradicionalmente estas lesões são classificadas em: pseudocistos, cistos endoteliais, epiteliais e parasitários.1 Os pseudocistos são os mais encontrados e representam um grupo heterogêneo dos quais se destaca um tipo específico de aparente origem vascular, que vem sendo denominado de pseudocisto vascular hemorrágico de adrenal, caracterizado por alguns achados histológicos e imunohistoquímicos bem definidos.2,3,4,5
   Estes cistos têm característica microscópica própria por serem constituídos de cápsula fibrosa hialinizada, contendo sangue coagulado, tecido adrenocortical residual e vasos de parede delgada, no entanto, sem identificação de um revestimento cístico. Esta falta de revestimento epitelial é o que o caracteriza como pseudocisto. Respondem fortemente ao corante de colágeno tipo IV, ao fator VIII-AR (antígeno relacionado), CD 34 e laminina.2,3,4 Estas reações imunohistoquímicas sugerem fortemente a natureza vascular destas lesões.
   Além do tipo vascular existem pseudocistos hemorrágicos decorrentes de trauma e de outras causas de sangramento adrenal não traumático, como: stress, tumores, diáteses hemorrágicas ou coagulopatias. Os de causa obscura são denominados idiopáticos.6 Muito raramente, no entanto, estes pseudocistos podem ser encontrados em associação com tumores da cortical (carcinoma ou adenoma) e feocromocitoma.1
   A adrenelectomia laparoscópica vem sendo considerada "padrão ouro" para tratamento das lesões benignas da adrenal (funcionantes ou não funcionantes).7 Vários trabalhos têm demonstrado as vantagens da abordagem laparoscópica em relação ao procedimento aberto.8,9,10,11 Além do melhor aspecto estético, promove diminuição do sangramento trans-operatório, da dor no pós-operatório (menor uso de analgésicos), da morbidade e do período de internação. Apesar destas publicações restringirem a utilização da abordagem laparoscópica para tumores sólidos benignos de tamanho limitado, a videocirurgia vem abrangendo, gradativamente, o tratamento de lesões maiores e inclusive patologias malignas. 12
   As pequenas lesões císticas da adrenal podem ser manuseadas conservadoramente através de decortização ou marsupialização laparoscópica, no entanto os cistos maiores devem ser tratados através de adrenalectomia total ou parcial.13 Publicação recente demonstrou a possibilidade de tratamento de um cisto gigante de adrenal através da videolaparoscopia. 14

CASO CLÍNICO

   Paciente de 28 anos, sexo feminino, referindo abaulamento no hipocôndrio esquerdo de aumento rápido e progressivo há 5 dias. Dor no local nas últimas 24 horas. Não relatava febre, náuseas, vômitos, alteração do trânsito intestinal, sintomas urinários ou ginecológicos. Negava traumas embora praticasse exercícios físicos exagerados (cama elástica). Ausência de cirurgias prévias ou de patologias associadas. Alergia à aspirina, dipirona e anti-inflamatórios não hormonais.
   Revelava desconforto ao deitar-se em decúbito dorsal por conta da dor. Apresentava-se corada, hidratada, bem perfundida, afebril e anictérica. Ritmo cardíaco regular com 76 batimentos por minutos, sem sopros. Eupneica, com murmúrio vesicular normal bilateralmente. Abdome abaulado em quadrante superior esquerdo onde se palpava tumoração de consistência firme, bastante dolorosa e relativamente fixa. Ausência de outras tumorações ou visceromegalias. Ruídos hidroaéreos normais.
   Ultra-Som de abdome revelava massa cística de 15 cm em seu maior diâmetro, de localização retroperitonial deslocando caudalmente o rim esquerdo e cranialmente o baço e cauda do pâncreas. Existiam alguns ecos em seu interior móveis com o decúbito, no entanto, sem provocar sombra acústica posterior.
   Ressonância Magnética identificava volumosa formação cística (14,5x12,0x14,5 cm) retroperitonial localizada em flanco e hipocôndrio esquerdo. Apresentava conteúdo homogêneo hiperintenso no T1 e T2, observando-se neste último, material amorfo hipointenso decúbito-dependente e, de forma esparsa aderido à parede do cisto, que não se modificava após a infusão do agente de contraste, inferindo a presença de coágulos no interior do conteúdo hemático no estágio de metahemoglobina extracelular. Não se identificava septações. Inexistência de ascite ou adenomegalia retroperitonial.
   Observada, ainda pela ressonância, imagem medindo cerca de 3,8cm em seu maior diâmetro, discretamente hipointensa no T1 e hiperintensa no T2 localizada no segmento IV do fígado com distúrbio perfusional que compromete todo o segmento bem como distúrbio de esvaziamento da lesão na fase venosa bastante sugestiva de fístula artério-portal. Na angiorresonância observou-se novelo vascular nesta região.
   Além dos cortes axiais da Ressonância Magnética (Figura-1) foi realizada a reconstituição coronal (Figura-2), sagital (Figura-3) e a angiorressonância (Figura-4) para melhor estudo da lesão cística e suas relações com estruturas vizinhas. Realizado detalhamento da fase arterial hepática para evidenciar a fístula artério-portal (Figura-5). Apesar da ausência de subsídios que pudesse inferir a origem da massa relacionada a qualquer das vísceras em contato com a mesma, o laudo concluía como origem mais provável, o pâncreas ou adrenal esquerda.

 

Figura 1 - Nos cortes axiais da ressonância magnética no T2 onde se observa grande massa cística de conteúdo homogêneo hiperintenso, melhor descrita no texto.


 

Figura 2 - Reconstituição coronal da ressonância onde se vê o deslocamento cranial da cauda do pâncreas e baço, assim como o deslocamento caudal do rim esquerdo.


 

Figura 3 - Reconstituição sagital da ressonância mostrando massas amorfas decúbito dependente no interior do cisto.


 

Figura 4 - Angiorressonância onde se percebe o efeito de massa provocado pelo cisto com desvio cranial dos vasos esplênicos e caudal dos renais, além de deslocamento da aorta abdominal para a direita.


 

Figura 5 - Detalhe da angiorressonância evidenciando a fístula artério-portal caracterizado pelo enovelado de vasos no segmento IV do fígado.



   Entre os exames complementares ficou demonstrada discreta anemia (3,90 milhões de hemácias, 11,4 g/dl de hemoglobina e hematócrito de 35%). Leucograma dentro da normalidade. Bioquímica normal, inclusive transaminases, fosfatase alcalina e amilase. Análise e sedimento urinário sem alterações significativas.
   Diante desse quadro clínico de massa palpável dolorosa no quadrante superior esquerdo do abdome de aparecimento repentino, exames de imagens demonstrando grande cisto retroperitonial com suspeita de sangramento em seu interior corroborado por exames laboratoriais, indicou-se videolaparoscopia para definição e resolução do problema.

   Videocirurgia

   Paciente em decúbito dorsal, sob anestesia geral com sonda oro-gástrica. Anti-sepsia da pele com polivinilpirrolidona. Realização de pneumoperitônio pela técnica fechada com uso de agulha de Veress colocada por ferida longitudinal infra-umbilical de 1 cm de extensão. Colocação do primeiro trocater descartável com sistema de proteção através da ferida após estabilização do pneumoperitônio em 12 mmHg, pressão previamente ajustada a ser mantida durante todo o procedimento. Diante da avaliação espacial da massa cística foram colocados os demais trocarters de acordo com esquema da figura. (Figura-6)

 

Figura 6 - Gráfico mostrando os locais de punções utilizadas como portais para realização do procedimento.



   Abertura do ligamento gastrocólico com dissecção e liberação do cisto ao mesocolon tranverso usando-se bisturi harmônico. Continuação da dissecção do cisto em direção ao rim esquerdo que teve seu pólo superior liberado sem dificuldades (Figura-7) Em seguida o cisto foi liberado do corpo e cauda do pâncreas por lise de aderências frouxas. (Figura-8)

 

Figura 7 - Cisto sendo liberado do mesocolon transverso em direção ao rim esquerdo (cisto à esquerda e mesocolon à direita).


 

Figura 8 - Liberação do cisto ao pâncreas (cisto à direita, pâncreas longitudinalmente ao centro e pinça tracionando o gastrocólico para a esquerda com fígado ao fundo).



   Ao ser dissecada a face posterior do cisto, onde aderências mais firmes foram encontradas, houve ruptura do mesmo com saída de líquido hemático (sangue escuro) que foi aspirado parcialmente. Após ampliação da abertura da cápsula do cisto, introduziu-se a ótica em seu interior e observou-se paredes internas amareladas e, além do conteúdo hemático, totalmente aspirado, massas amorfas de coloração rósea-clara. (Figura-9)

 

Figura 9 - Interior do cisto com o probe de aspiração (entrando pela direita), dobras da parede interior do cisto (amarelo), resto de secreção hemática (ao centro em vermelho) e material amorfo de coloração rósea-claro (abaixo da extremidade do aspirador).



   Ao se liberar a cápsula do cisto das estruturas retroperitoniais, notou-se relação íntima com estrutura glandular de coloração "ouro-velho", bastante sugestiva de adrenal. Realizada ressecção parcial da glândula com preservação da maior parte da mesma. (Figura-10) A liberação do restante da cápsula do cisto aderida por trás do corpo e cauda do pâncreas e hilo esplênico foi laboriosa. Em alguns momentos, notou-se intima relação à artéria esplênica, liberada com cautela. (Figura-11). As aderências ao baço eram frouxas, embora aderente ao hilo esplênico.
   Ao final toda a cápsula ressecada foi colocada em saco plástico estéril (Figura-12) e retirada da cavidade pelo portal umbilical, trocando-se a ótica para o portal do flanco esquerdo. Após lavagem cavitária com solução fisiológica e colocação de dreno tubular sob aspiração, a parede abdominal foi fechada com Vicryl 2-0 em pontos separados na aponeurose do portal umbilical e com Monocryl 4-0 em pontos intradérmicos separados na pele de todos os portais. A análise da peça operatória confirmou a ressecção completa da lesão cística. (Figura-13)

 

Figura 10 - Cápsula sendo tracionada para cima (anteriormente à cavidade abdominal) com dissecção com o bisturi harmônico (entrando pela direita), deixando restos de glândula adrenal esquerda (de coloração ouro-velho na extremidade da tesoura coaguladora).


 

Figura 11 - Artéria esplênica (imagem tubular de baixo para o centro) sendo liberada pelo bisturi harmônico (entrando pela direita) da cápsula do cisto (tracionada para a direita) sendo visto ainda o estômago (no canto superior esquerdo) e polo inferior do baço (no fundo acima).


 

Figura 12 - Imagem do cisto (ao centro) totalmente liberado sendo introduzido em saco plástico estéril (à esquerda) para posterior retirada do mesmo pelo portal umbilical.


 

Figura 13 - Peça operatória sobre compressa após sua retirada da cavidade abdominal. Observar o tamanho da mesma relacionando-a ao dedos da mão enluvada (canto inferior direito).




   Evolução Pós-Operatória

   A paciente teve alta hospitalar em menos de 24 horas, evoluindo sem complicações, mas com dor lombar que necessitou de medicação analgésica por mais de 48 horas. Apesar da dissecção laboriosa do cisto às estruturas vizinhas, o sangramento, determinado pela variação do hematócrito e hemoglobina do pré e pós-operatório foi estimado em 300ml. Após 1 semana retornou ao consultório assintomática, tendo assumido suas atividade normais, inclusive o trabalho, no 5º dia de pós-operatório.

   Histopatológico

   Os cortes histológicos demonstraram uma formação cística de parede espessada, desprovida de epitélio de revestimento, exibindo parede fibrosa com substância hialina permeada de linfócitos e vasos de paredes delgadas. Conteúdo hemático em seu interior e contigüidade com fragmento de glândula adrenal. O laudo concluiu por: pseudocisto de adrenal com conteúdo hemorrágico em seu interior.

DISCUSSÃO

   O pseudocisto de adrenal pode ocorrer em qualquer idade embora mais encontrado no adulto jovem, sendo mais freqüente no sexo feminino (2-3 para 1), sem preferência de lado. A maioria dos pseudocistos de adrenal são pequenos, mas podem chegar a 30 cm de diâmetro. Usualmente são assintomáticos, mas quando presente, o sintoma dominante é de dor no local da lesão.15 Podem, no entanto, evoluir simulando processo infeccioso agudo abdominal, sendo confundido como abscesso de adrenal 16 ou apendicite aguda 17; com quadro de choque hemorrágico decorrente de hemorragia intra-cístico 18, hematoma retroperitonial por ruptura espontânea 19 ou traumática 20; com hipertensão arterial sistêmica severa 19,21,22 que regride após sua ressecção; e ainda, como síndrome pilórica.22 Alguns casos, por conta de exames de imagens, foram confundidos com neoplasias malignas 23,24,25 e em outros casos observou-se associação do pseudocisto adrenal hemorrágico com alterações vasculares como hemangioma 26 e à síndrome de Klippel-Trenaunay-Weber. 27
   GAFFEY e cols. em revisão de 111 casos de cisto adrenal vascular constatou que 85 (77%) eram pseudocistos e 26 (23%) eram do tipo endotelial. A média de idade foi de 44,5 anos, oscilando entre 5 dias a 95 anos e com predominância feminina (62%) sendo o sintoma clínico de dor o mais freqüente (35%) seguida do diagnóstico incidental (32%).5
   O caso apresentado foi definido como sintomático, caracterizado por cisto palpável com dor local. A ausência de epitélio de revestimento na sua cápsula levou ao diagnóstico de pseudocisto, seu conteúdo hemorrágico intra-cístico o caracterizou como hemorrágico e seu volume, levou à classificação de gigante. Sua origem vascular foi atribuída pela histologia e associação com fístula artério-portal hepática identificada pela ressonância.
   Desde a primeira adrenalectomia laparoscópica realizada por GAGNER em 1992, 28 a ressecção da adrenal por videocirurgia tem sido realizada via transperitonial nas abordagens anterior e lateral e via retroperitonial nas abordagens lateral e lombar cada uma com suas vantagens e desvantagens. 29 Embora usando de rotina a abordagem transperitonial-lateral para a adrenalectomia esquerda, a opção, desta feita, foi pela abordagem transperitonial-anterior com introdução do 1º trocar em ferida periumbilical. Esta escolha deveu-se a uma indefinição da origem do cisto no preoperatório, assim como pelo tamanho do mesmo o que demandaria uma dissecção mais ampla da região com necessidade de liberação ao pólo superior do rim esquerdo, mesocolon transverso, pâncreas e baço.
   Em 2001 CASTILLO e cols, 13 em uma série de 149 adrenalectomias relatam 8 casos de cistos ou pseudocistos de adrenal tratados por videolaparoscopia, onde 6 realizaram decorticação e marsupializaçao e 2 tratados por adrenalectomia, sendo uma parcial e outra total. Neste mesmo ano KOKSOY e cols. 14 descrevem caso bastante semelhante ao apresentado, resolvido por acesso laparoscópico anterior. No ano seguinte PARSHAD e cols. 30 demonstraram a viabilidade do acesso retroperitonial para resolução de cisto de adrenal sintomático e BASIRI e cols. 21 publicaram outra adrenalectomia parcial para ressecção de um grande cisto de adrenal usando a via de acesso transperitonial anterior.
   O maior tempo operatório para ressecção da adrenal por videocirurgia é apontado como desvantagem desta abordagem em relação à adrenalectomia por via aberta. 8,9,10,11 No entanto, estudos recentes demonstraram que este tempo diminui com a experiência e introdução do bisturi harmônico para sua efetivação.31 Apesar da experiência prévia em grande número de videocirurgias avançadas, inclusive adrenalectomias, e do uso do bisturi harmônico, foram necessários 170 minutos para ressecção deste cisto. Tempo superior ao habitualmente despendido nas adrenalectomias, atribuído às dificuldades próprias da dissecção do cisto junto aos órgãos e vasos adjacentes. KOKSOY, para ressecção de um cisto de ainda de maior tamanho (22cm) mas com características semelhantes, relata um tempo cirúrgico de 95 minutos. 14
   Ao contrário do observado em adrenalectomias anteriores, no presente caso a paciente referiu significativa dor em região lombar necessitando uso de medicação analgésica. No entanto, observaram-se as demais vantagens da abordagem laparoscópica já citadas. Apesar da grande dissecção houve um sangramento calculado em 300ml durante o procedimento, a paciente teve alta hospitalar nas primeiras 24 horas, evoluindo sem qualquer complicação e voltando as suas atividades habituais, inclusive retorno ao trabalho, com menos de 1 semana de operada. O resultado estético foi considerado excelente pela própria paciente.

CONCLUSÃO

   O pseudocisto adrenal hemorrágico é uma entidade nosológica rara e o tipo vascular, diagnóstico do caso aqui discutido se destaca pela sua especificidade histológica. A associação com uma fístula artério-portal em fígado é claramente evidenciada. Demonstrou-se a possibilidade de resolução definitiva de um pseudocisto adrenal hemorrágico gigante por cirurgia minimamente invasiva (videocirurgia) usada para ressecção do cisto com adrenalectomia parcial, deixando-se tecido residual da glândula teoricamente funcionante.

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